【摘 要】
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目的探讨干燥综合征（Sj（?）gren’s syndrome,SS）合并骨化性气管支气管病（Tracheobronchopathia Osteochondroplastica,TO）的临床特点,以提高临床医生对其的了解。方法分析广西医科大学第一附属医院收治的明确诊断SS并TO的1例完整病例,对该病例相关临床症状、实验室检查、影像学表现、支气管镜下特点、组织病理、诊断等方面进行回顾,并结合国内外文献
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目的探讨干燥综合征（Sj（?）gren’s syndrome,SS）合并骨化性气管支气管病（Tracheobronchopathia Osteochondroplastica,TO）的临床特点,以提高临床医生对其的了解。方法分析广西医科大学第一附属医院收治的明确诊断SS并TO的1例完整病例,对该病例相关临床症状、实验室检查、影像学表现、支气管镜下特点、组织病理、诊断等方面进行回顾,并结合国内外文献探讨SS合并气管支气管弥漫性结节性病变的病例及TO气道受累的临床特点。结果（1）病例报道:67岁女性,既往否认肺部疾病史,主要症状为2015年8月开始出现咳嗽、咳痰、间断发热,无明显口干眼干,查体呼吸音清,未闻及干湿啰音。2015年在当地医院查抗SS-A+++、抗RO-52+++、抗SS-B+++,支气管镜检查可见气道内多发结节,当时考虑支气管结核可能,予抗结核治疗1年后症状无好转,2019年11月出现咳少量血丝痰,2019年11月外院实验室检查示抗核抗体阳性,抗SS-A抗体、抗SS-B抗体及抗RO-52抗体阳性,予抗感染治疗后上述症状稍有缓解,但诊断仍未明确,期间未予激素治疗。为明确诊断于2019年12月至我院就诊,我院复测抗核抗体阳性,余抗体阴性。胸部CT示右肺中叶内侧段及左肺上叶下舌段支气管扩张并感染。唇腺ECT示两侧腮腺、两侧颌下腺分泌功能下降。唇腺病理示下唇腺涎腺小叶结构存在,小叶间有较多脂肪组织增生及分隔,小区部分腺体萎缩,可见导管扩张,间质纤维稍增生,见较多淋巴细胞浸润,结合临床,符合干燥综合征。纤维支气管镜检查镜下可见气管管壁密集白色颗粒样凸起。支气管结节活检病理示黏膜下见骨化形成,炎性细胞浸润、呼吸道上皮鳞状上皮化生伴不典型增生。（2）文献复习结果:在文献复习中,SS伴有气道弥漫性结节病变的6例,男性2例,女性4例,国内2例均为女性,平均年龄58.8±3.80岁,其中有1例诊断为TO,其余5例均诊断为支气管肺淀粉样变性,可见淀粉样物沉积,部分刚果红染色阳性。TO气管受累临床表现无特异性,支气管镜下为弥漫性结节,与支气管淀粉样变性不同的是该病不累及后壁,病理为黏膜下软骨或骨组织结节样增生,病程多呈良性进展,临床上以随访为主,出现严重气道阻塞者需进行介入治疗。结论1、干燥综合征伴有气道弥漫性结节病变中以支气管肺淀粉样变性多见,SS合并TO罕见,其临床表现无特异性,两者之间是否有因果关系目前尚无研究。2、与淀粉样变性不同的是,TO一般不累及气管的后壁,因此支气管镜具有一定鉴别价值。3、病理是鉴别诊断的关键。TO的病理表现为气道黏膜下骨化。4、干燥综合征合并TO患者,主要是针对原发病的治疗,气道病变需要随访。
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