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颅内动脉瘤合并血管畸形临床上较为罕见,开颅手术切除血管畸形及动脉瘤是有效的治疗手段之一。已有颅内出血的此类疾病患者,通过手术治疗防止其再次出血尤为重要。当患儿为婴幼儿时,手术难度及诊治难度均大大增加。作者总结了1例婴幼儿颅内大脑前动脉A2段巨大动脉瘤合并血管畸形患儿的病史、影像学表现及详细手术切除病灶的经过等临床资料,并结合文献复习分析了该疾病的诊治体会。