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报告1例异位性乳房外Paget病。患者女,47岁。右侧锁骨下皮肤淡红色斑2年余就诊。皮损组织病理检查:表皮全层可见Paget细胞散在或成巢分布。免疫组化示肿瘤细胞癌胚抗原(CEA)及细胞角蛋白(CK)7均(+),S-100蛋白及CK20均(-)。结合临床及组织病理表现,诊断为异位性乳房外Paget病。予手术切除皮损,随访2年无复发。