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目的探讨胚胎发育不良性神经上皮瘤（DNT）的临床病理特征。方法回顾性分析1例DNT患者的临床资料。结果本例为青年男性，首发症状为发作性肢体抽搐伴意识障碍。MRI显示颞叶T，WI低信号，T2WI高信号，无水肿及占位效应。病变由多结节特异性胶质神经元和微囊细纤维黏液性基质等成分组成，肿瘤细胞主要有神经元、少突胶质样细胞（OLC）和星形细胞3种成分，伴有皮质发育不良。免疫组织化学结果为神经元及部分OLC呈神经核抗原、神经突触素、神经元特异性烯醇化酶阳性表达；OLC呈S-100蛋白阳性表达；星形细胞呈胶质纤维酸性