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本文报告1例双侧基底节区生殖细胞瘤，目前国内尚罕见报道。患者以反应减退、流涎、间断发热不典型症状为潜伏期表现，逐渐出现构音障碍和肢体痉挛，从起病之初至明确诊断历时5年，经放射治疗瘤体明显缩小，尚无复发，但肿瘤造成的双侧基底节区结构破坏和大脑半球萎缩，导致了不可逆的神经功能损伤。该病例旨在通过分析患者临床及影像学资料，为颅内基底节区生殖细胞瘤的早期诊断提供思路，减少临床工作中的误诊和漏诊。