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目的分析研究骨膜骨肉瘤（periosteal osteosarcoma,POOS）的临床病理特征、影像学特点、诊断及鉴别诊断要点。方法对1例骨膜骨肉瘤（POOS）进行常规病理观察及影像学分析。结果该例POOS临床表现为局部肿块伴有疼痛;影像学显示骨皮质表面软组织阴影,不侵犯骨髓腔。镜下由中等分化的软骨母细胞构成,呈分叶状排列,小叶被有一定异型性的梭形细胞分割,细胞间可见少量肿瘤性骨样基质形成。结论骨膜骨肉瘤是发生于骨表面的罕见骨肉瘤,伴发髓腔浸润者极少见,诊断时需结合临床病理特征及影像学特点做综合判断,需