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目的探讨颅骨骨膜窦（SP）的临床特征、诊断和治疗方法,提高该病的诊断和治疗水平。方法报道SP1例,并结合国内外文献,对其发病机制、临床表现以及诊断和治疗经验进行讨论。结果SP好发于婴幼儿和青年,常因头部皮下包块就诊,包块多见于中线附近。血管造影可见颅骨膜上或颅骨膜下的血管团通过许多粗细不等的板障静脉、导血管与颅内大静脉窦相沟通。镜下可见无肌层血管结构,少部分管腔内可见血栓形成。结论当头皮下有可压缩性的软性肿物,大小随颅内压力变化而改变,触诊发现肿物下方有颅骨缺损,此时应考虑SP的诊断,并进一步行影像学检查