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【目的】探讨以眼部为首发表现的儿童脱髓鞘脑病的临床特点。【方法】回顾性分析10例患儿的眼部首发症状、眼科检查情况、MRI影像学和神经诱发电位改变情况。【结果】本组患儿视力下降7例，失明1例，复视和斜视各1例；视神经萎缩2例，视乳头水肿4例；MRI提示颅内脱髓鞘病变9例，其中2例有视神经炎影像学改变，2例同时脊髓脱髓鞘，仅1例单纯脊髓脱髓鞘，神经诱发电位提示视通路受损，表现为PvEP波全部性缺失或P100潜伏期延长；临床诊断多发性硬化5例，视神经脊髓炎2例，广义的脱髓鞘脑病3例。【结论】儿童原因不明的视力下