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结合临床病例，对主肺动脉间隔缺损伴右肺动脉异位起源的诊断进行了分析，总结了超声诊断的临床表现特征，同时指出在检查时把探头位置稍高于常规检查位置，且向左外侧移位，充分显示升主动脉，主动脉弓。患者伴有右肺动脉异常起源于升主主动脉，注意将右肺动脉异常起源于升主动脉的起始端与间隔缺损的回声失落区别开来。在日常工作中碰到以上超声心动图标表现时，要多角度，多切面检查，必要时可行逆行升主动脉弓造影，MRI检查可行进一步鉴别诊断。